What is the recommended first-level analysis for diagnosing histiocytosis?

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Analisi di Primo Livello per Istiocitosi

Tutti i pazienti con sospetta istiocitosi richiedono una PET-TC total body (dalla testa ai piedi), biopsia tissutale con immunoistochimica, e test mutazionale BRAF V600E come valutazione iniziale fondamentale. 1

Studi di Imaging Essenziali

PET-TC Total Body (Vertex-to-Toe)

  • La PET-TC con FDG è la modalità di scelta per valutare il coinvolgimento d'organo, poiché tutte le neoplasie istiocitiche sono PET-avide 1
  • Il protocollo deve essere "vertex-to-toes" (dalla testa ai piedi) invece del convenzionale protocollo dalla base del cranio alle cosce, perché queste patologie possono coinvolgere gli arti inferiori 1
  • La PET-TC aiuta anche a identificare il sito di biopsia più sicuro e ad alto rendimento 1

Risonanza Magnetica Cerebrale

  • RM cerebrale con contrasto al gadolinio è raccomandata per tutti i pazienti a causa degli alti tassi di coinvolgimento del SNC, durale e orbitale, che possono essere asintomatici, specialmente nell'ECD e nell'LCH 1
  • Nei pazienti con RDD, la RM cranica può essere considerata specialmente per una migliore valutazione della malattia dei seni paranasali e orbitale 1

Risonanza Magnetica Cardiaca

  • Raccomandata specificamente per i pazienti con sospetta malattia di Erdheim-Chester per identificare lesioni che altrimenti potrebbero essere perse 1

TC Torace ad Alta Risoluzione

  • Necessaria per valutare il coinvolgimento polmonare 1

Biopsia Tissutale e Analisi Istopatologica

Panel Immunoistochimico Raccomandato

Il panel deve includere: 1

  • CD163 o CD68
  • S100
  • CD1a
  • Langerina
  • Fattore XIIIa

Test Mutazionale BRAF V600E

  • Deve essere eseguito su tutti i campioni tissutali mediante analisi immunoistochimica, PCR o sequenziamento target capture di nuova generazione 1
  • Importante: L'analisi immunoistochimica può avere sensibilità insufficiente; si raccomandano metodi di test molecolari per escludere definitivamente una mutazione 1
  • La presenza di mutazione BRAF V600 esclude quasi completamente la RDD 1

Sequenziamento di Nuova Generazione

  • Considerare il sequenziamento NGS per mutazioni delle vie MAPK/ERK e PI3K/AKT nei pazienti con fenotipi non classici o caratteristiche istopatologiche poco chiare 1
  • La profilazione molecolare aiuta nella diagnosi in casi ambigui e identifica bersagli per il trattamento 1

Esami di Laboratorio di Base

Panel ematochimico completo richiesto: 1

  • Emocromo completo con formula leucocitaria
  • Sodio, potassio, calcio
  • AST, ALT, fosfatasi alcalina, bilirubina
  • Azotemia, creatinina
  • Proteina C-reattiva
  • LDH

Nota critica: Le anomalie nell'emocromo possono suggerire la presenza di una neoplasia mieloide concomitante, che richiede una biopsia del midollo osseo 1

Valutazioni Endocrine (ECD e LCH)

Valutazione endocrina completa raccomandata perché gli studi di imaging non sono sufficientemente sensibili: 1

  • Osmolalità urinaria e sierica mattutina
  • FSH e LH con testosterone (maschi) ed estradiolo (femmine)
  • Corticotropina con cortisolo mattutino
  • Tireotropina e T4 libero
  • Prolattina
  • IGF-1

Insidia clinica importante: Il diabete insipido si verifica nel 20-30% dei pazienti con LCH multisistemica e può svilupparsi anni dopo la diagnosi 2. Il DI è presente nel 25-50% dei pazienti con ECD e può precedere la diagnosi di molti anni 1.

Caratteristiche Cliniche che Devono Aumentare il Sospetto

Caratteristiche Maggiori (richiedono ulteriore valutazione): 1

  1. Osteosclerosi metadiafisaria di femore, tibia o perone
  2. Diabete insipido centrale idiopatico
  3. Infiltrato istiocitico atipico (CD68/CD163+) alla biopsia tissutale

Altre Caratteristiche (in combinazione con caratteristiche maggiori): 1

  1. Proliferazione densa di tessuto molle retroperitoneale ("rene peloso")
  2. "Rivestimento" di tessuto molle dei vasi di medio-grande calibro
  3. Lesioni cistiche nodulari polmonari a predominanza dei lobi superiori in un fumatore
  4. Lesioni ossee litiche "a stampo", spesso coinvolgenti ossa piatte (cranio, sterno, coste, pelvi)

Considerazioni Diagnostiche Speciali

Rivalutazione Istopatologica

  • Si raccomanda la rivalutazione istopatologica dei casi ambigui presso centri con esperienza in queste neoplasie, specialmente quelli con infiltrati istiocitici atipici nel contesto clinico appropriato 1
  • Questo è particolarmente vero per l'ECD, dove i reperti istopatologici sono spesso non diagnostici a causa dell'abbondante fibrosi e infiltrato infiammatorio 1

Istiocitosi Mista

  • Le istanze di istiocitosi mista si verificano con caratteristiche di sovrapposizione tra ECD e LCH o RDD 1
  • I casi con ECD/LCH misto hanno una frequenza più elevata di mutazioni BRAF V600E nelle lesioni LCH (69%) ed ECD (82%) 1

References

Guideline

Guideline Directed Topic Overview

Dr.Oracle Medical Advisory Board & Editors, 2025

Guideline

Treatment of Multisystem Langerhans Cell Histiocytosis in Children

Praxis Medical Insights: Practical Summaries of Clinical Guidelines, 2025

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