What is the recommended treatment for a child or young adult diagnosed with En coup de Sabre scleroderma?

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En coup de Sabre Scleroderma

Tratamiento Recomendado

El methotrexate (MTX) a 15 mg/m²/semana (oral o subcutáneo) combinado con corticosteroides sistémicos durante la fase inflamatoria inicial es el tratamiento de primera línea para niños y adultos jóvenes con esclerodermia lineal en coup de sabre activa. 1, 2

Evaluación Inicial Esencial

Antes de iniciar tratamiento, se debe realizar:

  • Evaluación neurológica completa con resonancia magnética cerebral, ya que hasta un tercio de los pacientes pueden tener compromiso del sistema nervioso central (convulsiones, cefaleas, déficits neurológicos) 3, 4
  • Evaluación oftalmológica para detectar compromiso orbitario (dolor retroocular, alteraciones visuales, uveítis) 4
  • Evaluación con herramientas estandarizadas usando el Localized Scleroderma Cutaneous Assessment Tool (LoSCAT), que incluye el LoSSI para actividad y el LoSDI para daño 1
  • Biopsia de piel del área esclerótica más activa si existe incertidumbre diagnóstica o características atípicas 1

Algoritmo de Tratamiento Sistémico

Primera Línea: Methotrexate + Corticosteroides

  • MTX 15 mg/m²/semana (vía oral o subcutánea preferida para mejor biodisponibilidad) 1, 2
  • Corticosteroides sistémicos durante la fase inflamatoria inicial (típicamente prednisona 1-2 mg/kg/día con reducción gradual) 1, 5
  • Duración mínima: Mantener MTX por al menos 12 meses después de lograr mejoría clínica antes de considerar reducción 1
  • Tasa de respuesta: 100% en la literatura revisada (26/26 pacientes) 2

Segunda Línea: Alternativas para Pacientes Refractarios o Intolerantes

  • Micofenolato mofetil (MMF) 500-1000 mg/m² para pacientes que no toleran o no responden a MTX 1, 2
  • Tocilizumab (inhibidor de IL-6) ha mostrado eficacia en casos reportados 2
  • Abatacept (antagonista de coestimulación de células T) como opción biológica 2

Terapias Adyuvantes

  • UVA1 de dosis media puede mejorar la suavidad de la piel y reducir el grosor en adultos 1, 2
  • Hidroxicloroquina puede considerarse como terapia complementaria 2

Monitoreo Durante el Tratamiento

  • Evaluación clínica regular con LoSCAT para documentar actividad y daño de la enfermedad 1
  • Vigilancia de efectos adversos de MTX: náuseas, cefalea, hepatotoxicidad transitoria (monitorear función hepática mensualmente) 1
  • Evaluación neurológica y oftalmológica periódica si hay compromiso extracutáneo 4
  • No suspender tratamiento prematuramente: la duración inadecuada del tratamiento es un error común que lleva a recaídas 1

Manejo Reconstructivo (Solo Después de Controlar Actividad)

Una vez que la enfermedad está inactiva y el paciente ha estado en remisión fuera de esteroides por al menos 1 año 1:

  • Injerto de grasa autóloga es seguro y efectivo para corregir defectos de tejido blando, con resultados satisfactorios a largo plazo cuando se sobrecorrige para compensar la reabsorción 6
  • Otras opciones quirúrgicas incluyen transferencia de tejido libre y rellenos para mejorar el aspecto cosmético 2, 6

Trampas Comunes a Evitar

  • No subestimar la importancia del tratamiento agresivo: la enfermedad cutánea se asocia con morbilidad física y psicológica significativa 1
  • No usar corticosteroides como monoterapia a largo plazo: están asociados con morbilidad sustancial 7
  • No omitir la evaluación neurológica: el compromiso del SNC puede desarrollarse incluso después de décadas de duración de la enfermedad 4
  • No iniciar cirugía reconstructiva con enfermedad activa: esperar hasta remisión completa para evitar progresión 1, 6
  • No suspender MTX demasiado pronto: mantener al menos 12 meses después de la mejoría clínica 1

Consideraciones Especiales

La esclerodermia en coup de sabre debe diferenciarse del síndrome de Parry-Romberg, aunque ambas entidades pueden coexistir 3. El MTX ha demostrado consistentemente la mejor evidencia de eficacia con una tasa de respuesta del 100% en estudios publicados, superando a otras modalidades terapéuticas 2.

References

Guideline

Diagnosis and Management of Linear Morphea

Praxis Medical Insights: Practical Summaries of Clinical Guidelines, 2025

Research

En coup de sabre.

Cutis, 2019

Guideline

Scleroderma Treatment Guidelines

Praxis Medical Insights: Practical Summaries of Clinical Guidelines, 2025

Guideline

Initial Management of Scleroderma

Praxis Medical Insights: Practical Summaries of Clinical Guidelines, 2025

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