What is the diagnosis and recommended management for a 13‑year‑old male who develops urticarial rash, fever, headache, myalgias, and arthralgias after exposure to cold, with a father and paternal grandmother having similar episodes?

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Síndrome Periódico Asociado a Criopirina (CAPS) – Síndrome Autoinflamatorio Familiar Inducido por Frío (FCAS)

Este paciente presenta un síndrome periódico asociado a criopirina (CAPS), específicamente la forma más leve conocida como síndrome autoinflamatorio familiar inducido por frío (FCAS), y debe ser tratado con antagonistas de IL-1β como anakinra, rilonacept o canakinumab. 1

Diagnóstico Clínico

El cuadro clínico es altamente sugestivo de FCAS basado en:

  • Lesiones urticarianas desencadenadas por frío: La erupción tipo urticaria es el hallazgo más consistente (100% de casos) y representa una dermatosis neutrofílica, no una urticaria verdadera 1, 2
  • Síntomas sistémicos: Fiebre (93%), artralgias (96%), mialgias, cefalea y conjuntivitis (84%) son manifestaciones cardinales 2
  • Patrón temporal característico: Los síntomas aparecen 1-4 horas después de la exposición al frío (promedio 2.5 horas) y duran aproximadamente 12 horas 2, 3
  • Herencia autosómica dominante: La historia familiar positiva (padre y abuela paterna) confirma el patrón de transmisión 1, 2
  • Edad de inicio temprana: El 95% de los casos inician antes de los 6 meses de vida 2

Diferenciación Diagnóstica Crítica

La prueba del cubo de hielo (ice cube test) es esencial para diferenciar FCAS de urticaria por frío común: 1, 4

  • Prueba NEGATIVA → sugiere CAPS/FCAS (como en este caso)
  • Prueba POSITIVA → indica urticaria por frío común (requiere manejo diferente)

Esta distinción es fundamental porque el manejo difiere completamente entre ambas entidades. 1

Confirmación Diagnóstica

Estudios Genéticos Recomendados

  • Secuenciación del gen NLRP3 (CIAS1) mediante plataforma NGS o secuenciación Sanger dirigida 1
  • Secuenciación profunda puede ser necesaria para detectar mutaciones somáticas que no se identifican con métodos estándar 1
  • Importante: 10-40% de pacientes con FCAS clínicamente típico pueden ser "mutación-negativos" pero aún responden a tratamiento anti-IL-1β 5

Evaluación Basal Obligatoria

Antes de iniciar tratamiento, realizar: 1

  • Audiometría: Para detectar hipoacusia neurosensorial progresiva (común en formas moderadas-severas)
  • Examen oftalmológico completo: Lámpara de hendidura y evaluación retiniana (conjuntivitis, queratitis, uveítis)
  • Punción lumbar e IRM cerebral: Solo si hay cefalea persistente, náusea matutina o signos neurológicos (meningitis aséptica crónica)
  • Marcadores inflamatorios: VSG, PCR, hemograma con diferencial (granulocitosis), SAA, proteínas S100 1
  • Urianálisis: Para detectar proteinuria (amiloidosis AA secundaria) 1

Tratamiento Definitivo

Terapia de Primera Línea: Antagonistas de IL-1β

El bloqueo de IL-1β es el único tratamiento efectivo para CAPS y debe iniciarse lo antes posible para prevenir complicaciones irreversibles. 1, 6, 7

Opciones Terapéuticas Específicas:

Anakinra (IL-1Ra): 8, 3

  • Dosis pediátrica: 1-2 mg/kg/día subcutánea
  • Ventaja: Vida media corta permite ajuste rápido
  • Desventaja: Requiere inyección diaria
  • Evidencia: Previene completamente síntomas, fiebre y elevación de IL-6 cuando se administra antes de exposición al frío 3

Canakinumab (anticuerpo monoclonal anti-IL-1β): 8

  • Dosis pediátrica ≥15 kg: 2 mg/kg cada 4-8 semanas subcutánea (máximo 150 mg)
  • Ventaja: Administración cada 4-8 semanas
  • Aprobado por FDA para CAPS 8

Rilonacept: 7

  • Alternativa válida con administración semanal

Respuesta Esperada al Tratamiento

  • Remisión clínica completa en la mayoría de casos 1, 7
  • Normalización de PCR y SAA en 8 días 8
  • Estabilización (raramente regresión) de hipoacusia neurosensorial 6, 7
  • Regresión de amiloidosis AA en algunos casos 7

Consideraciones Especiales para FCAS Leve

En pacientes con FCAS en el extremo leve del espectro (como este caso): 1

  • Los episodios duran típicamente <24 horas
  • Puede considerarse tratamiento estacional con anakinra durante meses fríos 5
  • La amiloidosis renal es infrecuente (2%) pero debe monitorizarse 2

Monitorización a Largo Plazo

Cada Visita Clínica: 1

  • Fiebre, erupción tipo urticaria, cefalea, náusea matutina, síntomas musculoesqueléticos, conjuntivitis
  • VSG, PCR, hemograma con diferencial, proteínas S100, SAA
  • Evaluación de desarrollo cognitivo (en formas severas)

Cada 6-12 Meses: 1

  • Urianálisis para proteinuria (amiloidosis AA)
  • Audiometría (hipoacusia progresiva)
  • Evaluación oftalmológica completa
  • Monitorización de crecimiento, densidad mineral ósea, desarrollo sexual

Trampas Comunes a Evitar

  • No confundir con urticaria por frío común: La prueba del cubo de hielo negativa es clave para diferenciar 1, 4
  • No retrasar el diagnóstico genético: Aunque 10-40% pueden ser "mutación-negativos", el cuadro clínico es suficiente para iniciar tratamiento 5
  • No subestimar el riesgo de amiloidosis: Aunque infrecuente en FCAS (2%), la inflamación crónica no controlada puede llevar a insuficiencia renal 2
  • No omitir evaluación neurosensorial basal: La hipoacusia y las complicaciones neurológicas pueden ser irreversibles si no se detectan tempranamente 1, 6
  • No usar antihistamínicos como tratamiento principal: A diferencia de la urticaria por frío común, FCAS no responde a antihistamínicos y requiere bloqueo de IL-1β 1, 3

Pronóstico

Con tratamiento anti-IL-1β iniciado tempranamente, el pronóstico es excelente con remisión completa de síntomas y prevención de complicaciones a largo plazo. 1, 7 Sin embargo, las secuelas neurosensoriales establecidas antes del tratamiento pueden ser irreversibles, enfatizando la importancia del diagnóstico y tratamiento precoces. 6, 7

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