Can thalidomide be used in adult patients with hereditary hemorrhagic telangiectasia and refractory epistaxis or gastrointestinal bleeding after failure or contraindication of humidification, tranexamic acid, local ablative therapies, and systemic anti‑vascular endothelial growth factor therapy (bevacizumab)?

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Uso de Talidomida en Telangiectasia Hemorrágica Hereditaria Refractaria

La talidomida puede utilizarse como opción terapéutica en pacientes con telangiectasia hemorrágica hereditaria (THH) y epistaxis o sangrado gastrointestinal refractario, pero debe reservarse como alternativa de última línea después del fracaso de bevacizumab, debido a su perfil de efectos adversos significativos, particularmente neuropatía periférica persistente. 1

Posición en el Algoritmo Terapéutico

La talidomida se encuentra en el escalón más alto del tratamiento escalonado para THH, específicamente después de: 1

  • Terapias tópicas humidificantes (primera línea)
  • Ácido tranexámico oral (500 mg dos veces al día, titulando hasta 1000 mg cuatro veces al día) 1
  • Terapias ablativas locales (láser, escleroterapia, radiofrecuencia) 1
  • Bevacizumab sistémico (5 mg/kg IV cada 2 semanas por 4-6 dosis, luego mantenimiento) 1

Evidencia de Eficacia

La talidomida ha demostrado efectividad en estudios pequeños: 1

  • Reducción del Epistaxis Severity Score (ESS) de 5.03 ± 2.05 a 0.90 ± 0.84 (p = 0.003) al final del tratamiento 2
  • Mejoría clínica reportada en 1-3 semanas después de iniciar el tratamiento 2
  • Efectividad documentada en 67 pacientes en estudios pequeños evaluados por el Guidelines Working Group 1
  • Aumento de hemoglobina y reducción de dependencia transfusional 3

Sin embargo, la evidencia es considerablemente menor comparada con bevacizumab, que cuenta con el estudio InHIBIT-Bleed de 238 pacientes mostrando 50% de reducción en ESS y solo 2% de tasa de tromboembolismo venoso. 1

Mecanismo de Acción

La talidomida funciona como agente inmunomodulador que: 1

  • Disminuye los niveles de VEGF en pacientes con THH
  • Mejora la integridad de la pared vascular 1

Perfil de Efectos Adversos Críticos

La neuropatía periférica persistente es la principal limitación que ha restringido el entusiasmo por el uso a largo plazo de este agente: 1

Efectos Adversos Comunes:

  • Neuropatía periférica: 12/67 pacientes (18%) - el más preocupante por ser potencialmente irreversible 4
  • Somnolencia: 8/67 pacientes (12%) 4
  • Mareos: 6/67 pacientes (9%) 4
  • Constipación, náuseas 2

Efectos Adversos Graves:

  • Trombosis venosa profunda: reportada en pacientes con THH tratados con talidomida 5
  • Eventos adversos fatales: 3 posiblemente relacionados con talidomida (tasa de incidencia: 4 por 100 personas-año) comparado con 1 para bevacizumab (1.5 por 100 personas-año) 4
  • Tasa de incidencia de efectos adversos grado 1-3: 45.3 por 100 personas-año 4

Factores de Riesgo:

  • Pacientes con variantes patogénicas de ENG tienen mayor riesgo de eventos adversos fatales (p = 0.012) 4
  • Hombres tienen mayor riesgo de eventos adversos fatales (p = 0.009) 4

Esquema de Dosificación

Cuando se utiliza talidomida: 2

  • Dosis inicial: 50 mg/día
  • Titulación: aumentar gradualmente hasta 100 mg/día si es necesario
  • Duración promedio de tratamiento: 13.4 meses en estudios reportados 4

Consideraciones Especiales de Seguridad

La trombogenicidad de la talidomida presenta un desafío particular en THH, donde el manejo de anticoagulación sistémica es difícil debido al riesgo de sangrado inherente: 5

  • El primer caso reportado de tromboembolismo venoso inducido por talidomida en THH ocurrió poco después del inicio del tratamiento 5
  • Este riesgo debe sopesarse cuidadosamente contra el beneficio potencial 5

Comparación con Bevacizumab (Agente Preferido)

Bevacizumab debe preferirse sobre talidomida por las siguientes razones: 1

  • Mayor cuerpo de evidencia: estudio multicéntrico internacional de 238 pacientes vs. 67 pacientes para talidomida
  • Mejor perfil de seguridad: VTE 2% vs. riesgo de neuropatía persistente 18%
  • Sin eventos adversos fatales en el estudio InHIBIT-Bleed 1
  • Mejorías sustanciales documentadas: 85% de control de epistaxis, reducción de 50% en ESS 1

Trampa Clínica Común

No utilizar talidomida como terapia de primera o segunda línea: El entusiasmo limitado por el uso a largo plazo debido a neuropatía persistente significa que debe reservarse estrictamente para casos donde bevacizumab ha fallado, está contraindicado, o no está disponible. 1

Monitoreo Requerido

Durante el tratamiento con talidomida, vigilar: 2, 4

  • Síntomas de neuropatía periférica (parestesias, debilidad)
  • Signos de trombosis venosa profunda
  • Efectos adversos neurológicos (somnolencia, mareos)
  • Respuesta clínica mediante ESS y niveles de hemoglobina

Suspensión del Tratamiento

Dos de siete pacientes (29%) suspendieron el tratamiento debido a efectos adversos en un estudio prospectivo, lo que subraya la importancia de la vigilancia estrecha y la discusión de riesgos-beneficios con el paciente. 2

References

Guideline

Guideline Directed Topic Overview

Dr.Oracle Medical Advisory Board & Editors, 2025

Research

Thalidomide for Epistaxis in Patients with Hereditary Hemorrhagic Telangiectasia: A Preliminary Study.

Otolaryngology--head and neck surgery : official journal of American Academy of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, 2017

Research

Deep vein thrombosis induced by thalidomide to control epistaxis secondary to hereditary haemorrhagic telangiectasia.

Blood coagulation & fibrinolysis : an international journal in haemostasis and thrombosis, 2011

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